Endometriyal stromal sarkom (ESS) genç kadınlarda nadiren infertiliteye neden olmaktadır. Çalışmamızda 15 yıllık primer infertilite ile başvuran 30’lu yaşlarında bir nulligravida sunmaktayız. Histeroskopisinde submukozal nekrotik fibroid polip saptandı. Ultrasonografi birden fazla intramural fibroid olduğunu ortaya koydu. Polipektomi ile açık myomektomi yapıldı. Histopatoloji, fibroid polip içinde düşük dereceli ESS (LGESS) ortaya çıkardı. Ardından hastaya tamamlayıcı cerrahi uygulandı. Nihai tanısı östrojen reseptörü pozitif LGESS evre IIIB idi ve hastaya anastrozol adjuvan tedavisi ve uzun süreli gözetim önerildi. Anormal perimenopozal kanamalı ESS, en yaygın semptom olmasına rağmen her zaman gözlenmeyebilir. Bu nedenle, nadir de olsa uterin fibroid polipinde ESS şüphesi yüksek bir ayırıcı tanı olarak daima akılda tutulmalıdır. ESS ile ilgili daha kapsamlı çalışmaların azlığı göz önüne alındığında, olguların raporlanması yönetim protokollerinin formüle edilmesine yardımcı olacaktır.